Extrathoracic lung sequestration in newborns: cases report

Cover Page

Cite item

Full Text

Abstract

BACKGROUND: Extrathoracic lung sequestration is a rare variant of a developmental malformation that can be diagnosed prenatally and should be included in the differential diagnosis of abdominal tumor-like formations.

CASES REPORT: From 1996 to 2020, 70 children with confirmed lung sequestration were treated at the Children's City Hospital No. 1 in St. Petersburg. Of these, 29 had intralobar sequestration, and 41 had extralobar sequestration. Four of these patients were diagnosed with a rare extrathoracic (intraabdominal) form. All four were born full-term without clinical manifestations of the defect. Ultrasound examination of all children revealed a solid formation up to 3 cm in diameter, located in the upper left quadrant of the abdominal cavity or retroperitoneal space in the projection of the left adrenal gland. Due to the location of the formation and the inability to visualize the aberrant arterial vessel during ultrasound examination, the first two patients were differentially diagnosed with an adrenal tumor (neuroblastoma). The cancer markers were negative, and adrenal cortex hormones were normal. The children underwent multispiral computed tomography-angiography to clarify the diagnosis. In both cases, the diagnosis of intraabdominal extrapulmonary sequestration with a feeding arterial vessel extending from the thoracic aorta was confirmed. Two children, previously treated in the last two years, were diagnosed by the ultrasound examination results that enabled the visualization of an aberrant arterial vessel feeding the sequester. Indications for surgical treatment have been set. The parents of one child refused treatment. Three children underwent sequestration removal (two by laparoscopic access, one had a laparotomy). Histologically, extrathoracic sequestration in combination with cystoadenomatosis was confirmed. The postoperative period proceeded without complications.

RESULTS: Long-term treatment results were observed in all operated patients for a period of four to 10 years. The assessment was performed based on complaints and ultrasound data. All patients matured and developed according to their ages.

CONCLUSIONS: Extrathoracic lung sequestration is a rare type of defect that is subject to surgical treatment. This pathology should be included on the spectrum of differential diagnosis of tumorous formations of the abdominal cavity and retroperitoneal space in newborns. The main methods for postnatal diagnosis of the defect are ultrasound and multispiral computed tomography-angiography.

About the authors

Tatiana V. Patrikeeva

Children’s city multidisciplinary clinical specialized Center of High Medical Technologies

Author for correspondence.
Email: tv_omelchenko@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-5247-836X
SPIN-code: 3823-4340

Cand. Sci. (Med.), surgeon

   

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg

Svetlana A. Karavaeva

I.I. Mechnikov North-Western State Medical University

Email: swetl.karawaewa2015@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-5884-9128
SPIN-code: 4224-5532

Dr. Sci. (Med.)

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg

Alexey N. Kotin

First Pavlov State Medical University of St. Petersburg

Email: alexey.kotin@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-1207-7171
SPIN-code: 5334-8594

Cand. Sci. (Med.)

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg

Yuri V. Levadnev

Children’s city multidisciplinary clinical specialized Center of High Medical Technologies; I.I. Mechnikov North-Western State Medical University

Email: yu-lev@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0003-4087-9462
SPIN-code: 5639-6315

Cand. Sci. (Med.), doctor of the Department of Anesthesiology and Resuscitation

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg; Saint Petersburg

Maria V. Golubeva

Children’s city multidisciplinary clinical specialized Center of High Medical Technologies

Email: muxadok@mail.ru
ORCID iD: 0000-0003-0123-9489
SPIN-code: 5012-1394

Head of the Department of Radiation Diagnostics

 

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg

Tatiana V. Simonova

Children’s city multidisciplinary clinical specialized Center of High Medical Technologies

Email: tatianasimonova@yandex.ru
ORCID iD: 0000-0001-8852-4092
SPIN-code: 7381-9910

doctor of ultrasound diagnostics

Russian Federation, 14, lit. A, Avangardnaya str.,198205, Saint Petersburg

References

  1. Sade RM, Clouse M, Ellis FH Jr. The spectrum of pulmonary sequestration. Ann Thorac Surg. 1974;18(6):644–658. doi: 10.1016/s0003-4975 (10) 64417-7
  2. Singal AK, Agarwala S, Seth T, et al. Intra-abdominal extralobar pulmonary sequestration presenting antenatally as a suprarenal mass. Indian J Pediatr. 2004;71(12):1137–1139. doi: 10.1007/BF02829832
  3. Stocker JT. Sequestrations of the lung. Semin Diagn Pathol. 1986;3(2):106–121.
  4. McAteer J, Stephenson J, Ricca R, et al. Intradiaphragmatic pulmonary sequestration: advantages of the thoracoscopic approach. J Pediatr Surg. 2012;47(8):1607–1610. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2012.05.010
  5. Chun H, Gang Y, Xiaochun Z, et al. Diagnosis and management of intradiaphragmatic extralobar pulmonary sequestration: a report of 11 cases. J Pediatr Surg. 2015;50(8):1269–1272. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2015.03.061
  6. Escobar MA Jr, Acierno SP. Laparoscopic resection of an intradiaphragmatic pulmonary sequestration: a case report and review of the literature. J Pediatr Surg. 2012;47(11):2129–2133. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2012.09.036
  7. Yanagisawa S, Maeda K, Tazuke Y, et al. Intrapericardial extralobar pulmonary sequestration detected as an intrathoracic cystic mass by using prenatal ultrasonography: case report and review of the literature. J Pediatr Surg. 2012;47(12):2327–2331. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2012.09.056
  8. Korolev BA, Shakhov BA, Pavlushin AV. Anomalii i poroki razvitiya legkikh. Nizhny Novgorod: NGMA, 2000. 299 p. (In Russ.)
  9. Ito F, Asaoka M, Nagai N, Hayakawa F. Upper thoracic extralobar pulmonary sequestration with anomalous blood supply from the subclavian artery. J Pediatr Surg. 2003;38(4):626–628. doi: 10.1053/jpsu.2003.50138
  10. Skrabski R, Royo Y, Di Crosta I, et al. Extralobar pulmonary sequestration with an unusual venous drainage to the portal vein: preoperative diagnosis and excision by video-assisted thoracoscopy. J Pediatr Surg. 2012;47(10):e63–65. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2011.11.069
  11. Ilina NA, Myagkova IE. Computed tomography-assisted angiography in the differential diagnosis of extralobular pulmonary sequestration in newborns. Regional blood circulation and microcirculation. 2015;14(1):26–31. (In Russ.) doi: 10.24884/1682-6655-2015-14-1-26-31
  12. Chen W, Wagner L, Boyd T, et al. Extralobar pulmonary sequestration presenting with torsion: a case report and review of literature. J Pediatr Surg. 2011;46(10):2025–2028. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2011.07.017
  13. Langston C. New concepts in the pathology of congenital lung malformations. Semin Pediatr Surg. 2003;12(1):17–37. doi: 10.1053/spsu.2003.00001
  14. Agayev A, Yilmaz S, Cekrezi B, Yekeler E. Extralobar pulmonary sequestration mimicking neuroblastoma. J Pediatr Surg. 2007;42(9):1627–1629. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2007.07.001
  15. Lerman J. Neonatal anesthesia. NY: Springer, 2015. P. 254–260. doi: 10.1007/978-1-4419-6041-2
  16. Yildirim G, Güngördük K, Aslan H, Ceylan Y. Prenatal diagnosis of an extralobar pulmonary sequestration. Arch Gynecol Obstet. 2008;278(2):181–186. doi: 10.1007/s00404-008-0569-8
  17. Franko J, Bell K, Pezzi CM. Intraabdominal pulmonary sequestration. Curr Surg. 2006;63(1):35–38. doi: 10.1016/j.cursur.2005.04.004
  18. Razumovsky AYu, Geras’kin AV, Sharipov AM, et al. Endoscopic treatment of lung sequestration in children. Russian Journal of Pediatric Surgery. 2012;(5):4–8. (In Russ.)

Supplementary files

Supplementary Files
Action
1. JATS XML
2. Fig. 1. Lung sequestration. 1 — intralobar, 2 — extralobar intrapleural, 3 — extralobar extrathoracic (intraabdominal)

Download (185KB)
3. Fig. 2. Postnatal ultrasound — intraabdominal sequestration

Download (61KB)
4. Fig. 3. MSCTA of the thoracic and abdominal cavity: а — MIP reconstruction; b — multi-plane reformation. 1 — an irregular formation in the projection of the left adrenal gland, which does not accumulate the contrast agent; 2 — an aberrant vessel extending from the abdominal aorta is visualized

Download (101KB)
5. Fig. 4. MIP reconstructions in the thoracic and abdominal MSCTA. 1 — an irregular formation in the projection of the left adrenal gland that does not accumulate a contrast agent. The formation has a volumetric effect on the adjacent organs: it shifts the spleen outward, the upper pole of the left kidney downwards; 2 — an aberrant vessel extending from the abdominal aorta is visualized

Download (99KB)
6. Fig. 5. Postnatal ultrasound in the CDC mode-intraabdominal sequester

Download (95KB)
7. Fig. 6. Micropreparation, histological picture of extrapulmonary sequestration. Staining with hematoxylin and eosin

Download (152KB)

Согласие на обработку персональных данных с помощью сервиса «Яндекс.Метрика»

1. Я (далее – «Пользователь» или «Субъект персональных данных»), осуществляя использование сайта https://journals.rcsi.science/ (далее – «Сайт»), подтверждая свою полную дееспособность даю согласие на обработку персональных данных с использованием средств автоматизации Оператору - федеральному государственному бюджетному учреждению «Российский центр научной информации» (РЦНИ), далее – «Оператор», расположенному по адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А, со следующими условиями.

2. Категории обрабатываемых данных: файлы «cookies» (куки-файлы). Файлы «cookie» – это небольшой текстовый файл, который веб-сервер может хранить в браузере Пользователя. Данные файлы веб-сервер загружает на устройство Пользователя при посещении им Сайта. При каждом следующем посещении Пользователем Сайта «cookie» файлы отправляются на Сайт Оператора. Данные файлы позволяют Сайту распознавать устройство Пользователя. Содержимое такого файла может как относиться, так и не относиться к персональным данным, в зависимости от того, содержит ли такой файл персональные данные или содержит обезличенные технические данные.

3. Цель обработки персональных данных: анализ пользовательской активности с помощью сервиса «Яндекс.Метрика».

4. Категории субъектов персональных данных: все Пользователи Сайта, которые дали согласие на обработку файлов «cookie».

5. Способы обработки: сбор, запись, систематизация, накопление, хранение, уточнение (обновление, изменение), извлечение, использование, передача (доступ, предоставление), блокирование, удаление, уничтожение персональных данных.

6. Срок обработки и хранения: до получения от Субъекта персональных данных требования о прекращении обработки/отзыва согласия.

7. Способ отзыва: заявление об отзыве в письменном виде путём его направления на адрес электронной почты Оператора: info@rcsi.science или путем письменного обращения по юридическому адресу: 119991, г. Москва, Ленинский просп., д.32А

8. Субъект персональных данных вправе запретить своему оборудованию прием этих данных или ограничить прием этих данных. При отказе от получения таких данных или при ограничении приема данных некоторые функции Сайта могут работать некорректно. Субъект персональных данных обязуется сам настроить свое оборудование таким способом, чтобы оно обеспечивало адекватный его желаниям режим работы и уровень защиты данных файлов «cookie», Оператор не предоставляет технологических и правовых консультаций на темы подобного характера.

9. Порядок уничтожения персональных данных при достижении цели их обработки или при наступлении иных законных оснований определяется Оператором в соответствии с законодательством Российской Федерации.

10. Я согласен/согласна квалифицировать в качестве своей простой электронной подписи под настоящим Согласием и под Политикой обработки персональных данных выполнение мною следующего действия на сайте: https://journals.rcsi.science/ нажатие мною на интерфейсе с текстом: «Сайт использует сервис «Яндекс.Метрика» (который использует файлы «cookie») на элемент с текстом «Принять и продолжить».